Kinder im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren mit zystischer Fibrose, die mindestens eine…
Non-quantifiable
Hint
↔No statistically significant or relevant difference
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
↔No statistically significant or relevant difference
How to read the symbols
↑↑ positive statistically significant and relevant effect with high certainty of evidence
↑ positive statistically significant and relevant effect with low or unclear certainty of evidence
↔ no statistically significant or relevant difference
↓ negative statistically significant and relevant effect with low or unclear certainty of evidence
↓↓ negative statistically significant and relevant effect with high certainty of evidence
n.a.: not assessable
Ø No data are available
Therapeutic indication
Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor wird als Kombinationsbehandlung mit Ivacaftor zur Behandlung der zystischen Fibrose bei Patienten ab 2 Jahren angewendet, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen.
Erwachsene mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen.
Added benefit
Ausmaß und Wahrscheinlichkeit des Zusatznutzens von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor gegenüber Best-Supportive-Care:
Anhaltspunkt für einen erheblichen Zusatznutzen.
Proof
Indication
Hint: A small study, a study with relevant uncertainties, indirect comparisons, historical controls, or similar evidence is available
Major: Sustained, previously unattained major improvement in treatment-relevant benefit: cure, substantial extension of survival, long-term freedom from serious symptoms, extensive avoidance of serious adverse effects
Considerable
Minor
Non-quantifiable
Not proven
Lesser benefit
Endpoint overview
Mortality
↔No statistically significant or relevant difference
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede.
Morbidity
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
Vorteil bei (schweren) pulmonalen Exazerbationen sowie in der Domäne Atmungssystem des CFQ-R.
Quality of life
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
Vorteil in den Domänen körperliches Wohlbefinden, Vitalität, soziale Einschränkungen, Rollenfunktion, subjektive Gesundheitseinschätzung des CFQ-R.
Adverse effects
↔No statistically significant or relevant difference
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede; im Detail Nachteil im spezifischen UE „Ausschlag“.
Zystische Fibrose mit Manifestationen an der Lunge und am Verdauungstrakt
Zystische Fibrose mit sonstigen multiplen Manifestationen
Neonatale hepatobiliäre Erkrankung bei Mukoviszidose
Zystische Fibrose
Summary of the G-BA's supporting reasons
Bei der vorliegenden Bewertung handelt es sich um die Nutzenbewertung eines neuen Anwendungsgebiets für die Wirkstoffkombination Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor.
Das hier bewertete Anwendungsgebiet lautet „Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor wird als Kombinationsbehandlung mit Ivacaftor zur Behandlung der zystischen Fibrose bei Patienten ab 2 Jahren angewendet, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen“.
Als zweckmäßige Vergleichstherapie wurde Best-Supportive-Care (BSC) bestimmt.
In dem zu betrachtenden Anwendungsgebiet wurden drei Patientenpopulationen unterschieden:
Für die Nutzenbewertung legt der pharmazeutische Unternehmer die Ergebnisse der Studie VX21-445-124 vor. Bei der Studie handelt es sich um eine randomisierte, doppelblinde, placebokontrollierte Phase-3-Studie, zum Vergleich von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC gegenüber Placebo + BSC. In die Studie wurden Patientinnen und Patienten ab 6 Jahren mit zystischer Fibrose eingeschlossen. Daten zu Kindern im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren liegen nicht vor.
Zu Patientenpopulation a) Erwachsene mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen.
Für die Patientenpopulation der Erwachsenen zeigen sich in der Endpunktkategorie der Mortalität keine statistisch signifikanten Unterschiede.
In der Endpunktkategorie der Morbidität zeigt sich ein statistisch signifikanter Vorteil zugunsten von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC sowohl bei schweren pulmonalen Exazerbationen als auch bei pulmonalen Exazerbationen insgesamt. Zudem zeigt sich ein statistisch signifikanter Vorteil zugunsten von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC in der Domäne Atmungssystem des CFQ-R.
In der Endpunktkategorie der Lebensqualität zeigen sich statistisch signifikante Vorteile von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC jeweils in den Domänen körperliches Wohlbefinden, Vitalität, soziale Einschränkungen, Rollenfunktion und subjektive Gesundheitseinschätzung des CFQ-R.
In der Endpunktkategorie der Nebenwirkungen ergeben sich für die Endpunkte SUEs, schwere UEs und Abbruch wegen UEs jeweils keine statistisch signifikanten Unterschiede zwischen den Behandlungsgruppen.
In der Gesamtschau zeigen sich somit für die Patientenpopulation der Erwachsenen deutliche Vorteile sowohl in der Endpunktkategorie der Morbidität als auch der gesundheitsbezogenen Lebensqualität.
Unsicherheiten ergeben sich für den Endpunkt „schwere unerwünschte Ereignisse“ hinsichtlich der Operationalisierung. Zudem ist die Übertragbarkeit der Ergebnisse auf Patientinnen und Patienten ohne die in der Studie untersuchten Mutationen eingeschränkt. Die Aussagesicherheit wird daher in die Kategorie „Anhaltspunkt“ eingestuft.
Insgesamt ergibt sich für Erwachsene mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation im CFTR-Gen aufweisen, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, daher ein Anhaltspunkt für einen erheblichen Zusatznutzen von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor gegenüber der zweckmäßigen Vergleichstherapie BSC.
Kinder und Jugendliche im Alter von ≥ 6 bis < 18 Jahren mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen.
Added benefit
Ausmaß und Wahrscheinlichkeit des Zusatznutzens von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor gegenüber Best-Supportive-Care:
Anhaltspunkt für einen beträchtlichen Zusatznutzen.
Proof
Indication
Hint: A small study, a study with relevant uncertainties, indirect comparisons, historical controls, or similar evidence is available
Major
Considerable: Previously unattained, marked improvement in treatment-relevant benefit: reduction of serious symptoms, moderate extension of survival, noticeable relief of the disease, relevant avoidance of serious adverse effects or significant avoidance of other adverse effects
Minor
Non-quantifiable
Not proven
Lesser benefit
Endpoint overview
Mortality
↔No statistically significant or relevant difference
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede.
Morbidity
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
Vorteil bei (schweren) pulmonalen Exazerbationen sowie in der Domäne Atmungssystem des CFQ-R.
Quality of life
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
Vorteil in den Domänen Vitalität (≥ 14 Jahre), soziale Einschränkungen und Rollenfunktion (≥ 14 Jahre) des CFQ-R.
Adverse effects
↔No statistically significant or relevant difference
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede; im Detail Nachteil im spezifischen UE „Ausschlag“.
Zystische Fibrose mit Manifestationen an der Lunge und am Verdauungstrakt
Zystische Fibrose mit sonstigen multiplen Manifestationen
Neonatale hepatobiliäre Erkrankung bei Mukoviszidose
Zystische Fibrose
Summary of the G-BA's supporting reasons
Das in dieser Nutzenbewertung bewertete Anwendungsgebiet lautet „Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor wird als Kombinationsbehandlung mit Ivacaftor zur Behandlung der zystischen Fibrose bei Patienten ab 2 Jahren angewendet, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen“. Als zweckmäßige Vergleichstherapie wurde Best-Supportive-Care (BSC) bestimmt. In dem zu betrachtenden Anwendungsgebiet wurden drei Patientenpopulationen unterschieden: Für die Nutzenbewertung legt der pharmazeutische Unternehmer die Ergebnisse der Studie VX21-445-124 vor. Bei der Studie handelt es sich um eine randomisierte, doppelblinde, placebokontrollierte Phase-3-Studie, zum Vergleich von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC gegenüber Placebo + BSC. In die Studie wurden Patientinnen und Patienten ab 6 Jahren mit zystischer Fibrose eingeschlossen. Daten zu Kindern im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren liegen nicht vor. Zu Patientenpopulation b)Kinder und Jugendliche im Alter von ≥ 6 bis < 18 Jahren mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen. Für Kinder und Jugendliche im Alter ≥ 6 bis < 18 Jahren zeigen sich in der Endpunktkategorie der Mortalität keine statistisch signifikanten Unterschiede. In der Endpunktkategorie der Morbidität zeigt sich ein statistisch signifikanter Vorteil zugunsten von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC sowohl für schwere pulmonale Exazerbationen als auch für pulmonale Exazerbationen insgesamt. Zudem zeigt sich ein statistisch signifikanter Vorteil zugunsten von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC in der Domäne Atmungssystem des CFQ-R. In der Endpunktkategorie der Lebensqualität zeigen sich statistisch signifikante Vorteile zugunsten von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC in den Domänen Vitalität, soziale Einschränkungen und Rollenfunktion des CFQ-R. Die Domänen Vitalität und Rollenfunktion wurden dabei ausschließlich für Patientinnen und Patienten im Alter von 14 bis 17 Jahren erhoben. Ob diese Effekte auch auf jüngere Altersgruppen übertragbar sind, bleibt unklar, da entsprechende Domänen des CFQ-R für Kinder unter 14 Jahren nicht vorgesehen sind. In der Endpunktkategorie der Nebenwirkungen ergeben sich für die Endpunkte SUEs, schwere UEs und Abbruch wegen UEs jeweils keine statistisch signifikanten Unterschiede zwischen den Behandlungsgruppen. Unsicherheiten ergeben sich für den Endpunkt „schwere unerwünschte Ereignisse“ hinsichtlich der Operationalisierung. Zudem ist die Übertragbarkeit der Ergebnisse auf Patientinnen und Patienten ohne die in der Studie untersuchten Mutationen eingeschränkt. Die Aussagesicherheit wird daher in die Kategorie „Anhaltspunkt“ eingestuft. In der Gesamtschau zeigen sich für Kinder und Jugendlichen im Alter von ≥ 6 bis < 18 Jahren deutliche Vorteile sowohl in der Endpunktkategorie der Morbidität als auch der gesundheitsbezogenen Lebensqualität. Ob Kinder und Jugendliche im Alter von ≥ 6 bis < 18 Jahren kurzfristig im gleichen Maße von der Behandlung profitieren wie erwachsene Patientinnen und Patienten bleibt jedoch unklar. Langzeitdaten liegen ebenfalls nicht vor. Insgesamt ergibt sich somit für Kinder und Jugendliche im Alter von ≥ 6 bis < 18 Jahren mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation im CFTR-Gen aufweisen, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, ein Anhaltspunkt für einen beträchtlichen Zusatznutzen von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor gegenüber der zweckmäßigen Vergleichstherapie BSC.
Kinder im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen.
Added benefit
Ausmaß und Wahrscheinlichkeit des Zusatznutzens von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor gegenüber Best-Supportive-Care:
Anhaltspunkt für einen nicht quantifizierbaren Zusatznutzen.
Proof
Indication
Hint: A small study, a study with relevant uncertainties, indirect comparisons, historical controls, or similar evidence is available
Major
Considerable
Minor
Non-quantifiable: The scientific evidence does not permit quantification
Not proven
Lesser benefit
Endpoint overview
Mortality
↔No statistically significant or relevant difference
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede unter Evidenzübertragung der Ergebnisse von älteren Patientinnen und Patienten mit mindestens einer Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist.
Morbidity
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
Vorteil unter Evidenzübertragung der Ergebnisse von älteren Patientinnen und Patienten mit mindestens einer Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist.
Quality of life
↑Positive effect with low or unclear certainty of evidence
Vorteil unter Evidenzübertragung der Ergebnisse von älteren Patientinnen und Patienten mit mindestens einer Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist.
Adverse effects
↔No statistically significant or relevant difference
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede unter Evidenzübertragung der Ergebnisse von älteren Patientinnen und Patienten mit mindestens einer Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist.
Zystische Fibrose mit Manifestationen an der Lunge und am Verdauungstrakt
Zystische Fibrose mit sonstigen multiplen Manifestationen
Neonatale hepatobiliäre Erkrankung bei Mukoviszidose
Zystische Fibrose
Summary of the G-BA's supporting reasons
Bei der vorliegenden Bewertung handelt es sich um die Nutzenbewertung eines neuen Anwendungsgebiets für die Wirkstoffkombination Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor.
Das hier bewertete Anwendungsgebiet lautet „Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor wird als Kombinationsbehandlung mit Ivacaftor zur Behandlung der zystischen Fibrose bei Patienten ab 2 Jahren angewendet, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen“.
Als zweckmäßige Vergleichstherapie wurde Best-Supportive-Care (BSC) bestimmt.
In dem zu betrachtenden Anwendungsgebiet wurden drei Patientenpopulationen unterschieden:
Für die Nutzenbewertung legt der pharmazeutische Unternehmer die Ergebnisse der Studie VX21-445-124 vor. Bei der Studie handelt es sich um eine randomisierte, doppelblinde, placebokontrollierte Phase-3-Studie, zum Vergleich von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor + BSC gegenüber Placebo + BSC. In die Studie wurden Patientinnen und Patienten ab 6 Jahren mit zystischer Fibrose eingeschlossen. Daten zu Kindern im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren liegen nicht vor.
Zu Patientenpopulation c) Kinder und Jugendliche im Alter von ≥ 2 bis< 6Jahren mit zystischer Fibrose, die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, im CFTR-Gen aufweisen.
Für Kinder im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren liegen keine direkt vergleichenden Studiendaten vor. Dennoch können auch für dieses Patientenkollektiv Vorteile unter Evidenzübertragung der Ergebnisse von älteren Patientinnen und Patienten abgeleitet werden. Die Übertragbarkeit der Ergebnisse stützt sich auf folgende Aspekte.
Die zugrunde liegende Krankheitsursache, eine Mutation im CFTR-Gen, ist bei allen Altersgruppen gleich. Da die Erkrankung progredient verläuft, zeigen jüngere Kinder meist weniger Symptome, ohne dass dies die Bedeutung patientenrelevanter Endpunkte grundsätzlich einschränkt.
Zudem ist die vom G-BA festgelegte zweckmäßige Vergleichstherapie BSC ist für alle Altersgruppen identisch. Dies stellt ein maßgebliches Kriterium für eine Evidenzübertragung im Rahmen der frühen Nutzenbewertung dar.
Auch dem Bewertungsbericht der Zulassungsbehörde European Medicines Agency (EMA) ist zu entnehmen, dass eine Übertragung der Ergebnisse von älteren Patientinnen und Patienten auf Kinder im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren als sachgerecht angesehen wird. Die Zulassung stützt sich dabei auf vergleichbare pharmakokinetische Profile sowie den gemeinsamen pathophysiologischen Krankheitsmechanismus (CFTR-Dysfunktion).
In der Gesamtschau ergibt sich, unter Übertragung der Ergebnisse der Studie VX21-445-124 bei 6- bis 17-jährigen Kindern und Jugendlichen, für Kinder im Alter von ≥ 2 bis < 6 Jahren mit zystischer Fibrose die mindestens eine Nicht-Klasse-I-Mutation im CFTR-Gen aufweisen, die keine F508del-Mutation und keine Gating-Mutation ist, ein Anhaltspunkt für einen nicht quantifizierbaren Zusatznutzen von Ivacaftor/Tezacaftor/Elexacaftor in Kombination mit Ivacaftor gegenüber der zweckmäßigen Vergleichstherapie BSC.