↑↑ positiver statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei hoher Aussagesicherheit
↑ positiver statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei niedriger/unklarer Aussagesicherheit
↔ kein statistisch signifikanter bzw. relevanter Unterschied
↓ negativer statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei niedriger/unklarer Aussagesicherheit
↓↓ negativer statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei hoher Aussagesicherheit
n.b.: nicht bewertbar
Ø Es liegen keine Daten vor
Anwendungsgebiet
Ravicti wird angewendet als Zusatztherapie bei Patienten mit Harnstoffzyklusstörungen (urea cycle disorders, UCDs) einschließlich Mangel an Carbamoylphosphat-Synthetase 1 (CPS), Ornithin-Transcarbamylase (OTC), Argininosuccinat- Synthetase (ASS), Argininosuccinat-Lyase (ASL),…Gesamten Text anzeigen
Ravicti wird angewendet als Zusatztherapie bei Patienten mit Harnstoffzyklusstörungen (urea cycle disorders, UCDs) einschließlich Mangel an Carbamoylphosphat-Synthetase 1 (CPS), Ornithin-Transcarbamylase (OTC), Argininosuccinat- Synthetase (ASS), Argininosuccinat-Lyase (ASL), Arginase 1 (ARG) und Ornithin-Translokase (Hyperammonämie-Hyperornithinämie-Homocitrullinurie-Syndrom, HHH), die durch diätetische Eiweißrestriktion und/oder Aminosäurensubstitution allein nicht behandelt werden können.
Ravicti muss mit diätetischer Eiweißrestriktion und in manchen Fällen mit Nahrungsergänzungsmitteln (z. B. essenzielle Aminosäuren, Arginin, Citrullin, eiweißfreie Kalorienergänzungsmittel) zusammen angewendet werden.
Patientengruppe
Säuglinge im Alter von 0 bis < 2 Monaten mit Harnstoffzyklusstörungen, die durch diätetische Eiweißrestriktion und/oder Aminosäurensubstitution allein nicht behandelt werden können
Zusatznutzen
Ausmaß des Zusatznutzens:
nicht quantifizierbar
Erheblich
Beträchtlich
Gering
Nicht quantifizierbar: Die wissenschaftliche Datengrundlage lässt keine Quantifizierung zu
Bei der vorliegenden Bewertung handelt es sich um die Nutzenbewertung eines neuen Anwendungsgebietes für das Arzneimittel Ravicti mit dem Wirkstoff Glycerolphenylbutyrat.
Dieses Arzneimittel wurde als Orphan Drug zugelassen.
Das hier bewertete neue Anwendungsgebiet lautet: Ravicti wird angewendet als Zusatztherapie bei Säuglingen zwischen 0 bis < 2 Monaten mit Harnstoffzyklusstörungen (urea cycle disorders, UCDs) einschließlich Mangel an Carbamoylphosphat-Synthetase 1 (CPS), Ornithin-Transcarbamylase (OTC), Argininosuccinat- Synthetase (ASS), Argininosuccinat-Lyase (ASL), Arginase1 (ARG) und Ornithin-Translokase (Hyperammonämie-Hyperornithinämie-Homocitrullinurie-Syndrom, HHH), die durch diätetische Eiweißrestriktion und/oder Aminosäurensubstitution allein nicht behandelt werden können. Ravicti muss mit diätetischer Eiweißrestriktion und in manchen Fällen mit Nahrungsergänzungsmitteln (z. B. essenzielle Aminosäuren, Arginin, Citrullin, eiweißfreie Kalorienergänzungsmittel) zusammen angewendet werden.
Für die Bewertung des Ausmaßes des Zusatznutzens von Glycerolphenylbutyrat bei Säuglingen im Alter von 0 bis < 2 Monaten mit Harnstoffzyklusstörungen wurden seitens des pharmazeutischen Unternehmers die offenen, einarmigen Studien HPN-100-009, HPN-100-012SO, HPN-100-012SE, HPN-100-014 und S-525-2010 vorgelegt. Für die Bewertung des Ausmaßes des Zusatznutzens wird im vorliegenden Anwendungsgebiet nur die Studie HPN-100-009 berücksichtigt, da die weiteren Studien Patienten im Alter ≥ 2 Monate untersucht haben bzw. noch keine Ergebnisse aufweisen.
Aus der offenen Phase IV Studie HPN-100-009 ohne Kontrollarm und mit hohem Verzerrungspotenzial liegen für die Nutzenbewertung Ergebnisse zur Mortalität, der Morbidität sowie zu Nebenwirkungen vor.
Der Morbiditätsendpunkt „Erfolgreiche Umstellung auf Glycerolphenylbutyrat mit kontrolliertem Ammoniak“ wird aufgrund seiner fehlenden eindeutigen Patientenrelevanz und der eingeschränkten Validität für die Bewertung nicht berücksichtigt. Unter der Behandlung mit Glycerolphenylbutyrat trat während des Studienzeitraumes bei insgesamt 5 von 16 Kindern mindestens eine hyperammonämische Krise auf. Eine Einschätzung zum Ausmaß des Zusatznutzens hinsichtlich der Mortalität und Morbidität ist aufgrund eines fehlenden Vergleichs nicht möglich.
Daten zur Lebensqualität liegen nicht vor. Eine Einschätzung zum Ausmaß des Zusatznutzens hinsichtlich der Sicherheit ist aufgrund des fehlenden Vergleichs ebenfalls nicht möglich.
Aufgrund der methodischen Limitationen der Studie sowie der insgesamt eingeschränkten Evidenzgrundlage stuft der G-BA das Ausmaß des Zusatznutzens für Glycerolphenylbutyrat auf Basis der Kriterien in § 5 Absatz 7 der AM-NutzenV unter Berücksichtigung des Schweregrades der Erkrankung, der schriftlichen Stellungnahmen und der mündlichen Anhörung als nicht quantifizierbar ein. Damit ist eine quantitative Beurteilung des Ausmaßes des Effektes und eine Quantifizierung des Zusatznutzens in eine der Kategorien „gering“, „beträchtlich“ oder „erheblich“ auf der Grundlage der vorgelegten Daten nicht möglich. Ein Zusatznutzen liegt vor, ist aber nicht quantifizierbar, weil die wissenschaftliche Datengrundlage eine quantifizierbare Aussage zum Ausmaß des Zusatznutzens für patientenrelevante Endpunkte zum derzeitigen Zeitpunkt nicht zulässt.