↔Kein statistisch signifikanter oder relevanter Unterschied
Morbidität
↑Positiver Effekt bei niedriger oder unklarer Aussagesicherheit
Lebensqualität
n.b.Nicht bewertbar
Nebenwirkungen
↔Kein statistisch signifikanter oder relevanter Unterschied
So lesen Sie die Symbole
↑↑ positiver statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei hoher Aussagesicherheit
↑ positiver statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei niedriger/unklarer Aussagesicherheit
↔ kein statistisch signifikanter bzw. relevanter Unterschied
↓ negativer statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei niedriger/unklarer Aussagesicherheit
↓↓ negativer statistisch signifikanter und relevanter Effekt bei hoher Aussagesicherheit
n.b.: nicht bewertbar
Ø Es liegen keine Daten vor
Anwendungsgebiet
Crysvita wird angewendet zur Behandlung der X-chromosomalen Hypophosphatämie (XLH) bei Kindern und Jugendlichen im Alter von 1 bis 17 Jahren mit röntgenologischem Nachweis einer Knochenerkrankung.
Patientengruppe
Kinder und Jugendliche ab 1 Jahr bis ≤ 17 Jahre mit X-chromosomaler Hypophosphatämie (XLH) mit röntgenologischem Nachweis einer Knochenerkrankung
Zusatznutzen
Ausmaß und Wahrscheinlichkeit des Zusatznutzens von Burosumab gegenüber einer Phosphatsubstitution und aktivem Vitamin D in Kombination:
Anhaltspunkt für einen nicht quantifizierbaren Zusatznutzen
Beleg
Hinweis
Anhaltspunkt: Eine kleine Studie, Studie mit relevanten Unsicherheiten, indirekte Vergleiche, historische Kontrollen etc. liegt vor
Erheblich
Beträchtlich
Gering
Nicht quantifizierbar: Die wissenschaftliche Datengrundlage lässt keine Quantifizierung zu
Ist nicht belegt
Geringerer Nutzen
Endpunktübersicht
Mortalität
↔Kein statistisch signifikanter oder relevanter Unterschied
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede.
Morbidität
↑Positiver Effekt bei niedriger oder unklarer Aussagesicherheit
Vorteil in der motorischen Funktion (6MWT)
Lebensqualität
n.b.Nicht bewertbar
Es wurden keine bewertbaren Daten zur Lebensqualität vorgelegt.
Nebenwirkungen
↔Kein statistisch signifikanter oder relevanter Unterschied
Keine für die Nutzenbewertung relevanten Unterschiede. Im Detail Nachteile bei spezifischen UEs.
Aktiver Wirkstoff
Burosumab
Zweckmäßige Vergleichstherapie
eine Phosphatsubstitution und aktives Vitamin D (Calcitriol oder Alfacalcidol) in Kombination
Bei der vorliegenden Bewertung handelt es sich um die erneute Nutzenbewertung des Wirkstoffes Burosumab aufgrund der Überschreitung der 50 Mio. Euro Umsatzgrenze. Crysvita wurde als Orphan Drug unter besonderen Bedingungen zugelassen.
Die vorliegende Bewertung bezieht sich auf das Anwendungsgebiet „zur Behandlung der X-chromosomalen Hypophosphatämie (XLH) bei Kindern und Jugendlichen im Alter von 1 bis 17 Jahren mit röntgenologischem Nachweis einer Knochenerkrankung“.
Als zweckmäßige Vergleichstherapie wurde vom G-BA eine Phosphatsubstitution und aktives Vitamin D (Calcitriol oder Alfacalcidol) in Kombination bestimmt.
Für die Nutzenbewertung von Burosumab wurde die zulassungsbegründende, multizentrische, randomisierte, offene Phase-III-Studie UX023-CL301 mit einem Datenschnitt zu Woche 64 herangezogen.
In der Studie UX023-CL301 traten keine Todesfälle auf.
Für den Endpunkt der Kategorie Morbidität motorische Funktion erhoben mittels 6MWT konnte ein statistisch signifikanter Vorteil von Burosumab gegenüber der Phosphatsubstitution und aktivem Vitamin D festgestellt werden, dessen Ausmaß nicht abschließend beurteilt werden kann. Für den Endpunkt Körpergröße (z-score) zeigte sich ein statistisch signifikanter Vorteil von Burosumab gegenüber der Phosphatsubstitution und aktivem Vitamin D, dessen klinische Bedeutung aufgrund der Größenordnung des gezeigten Unterschiedes unklar ist.
Für die Endpunkte prozentualer Anteil der erwarteten 6MWT-Distanz, Schmerzen, körperliche Funktion und Fatigue erhoben mittels PROMIS und Schmerzintensität erhoben mittels FPS-R zeigten sich jeweils keine statistisch signifikanten Unterschiede zwischen den Behandlungsgruppen.
In der Studie UX023-CL301 wurden keine verwertbaren Daten zur Lebensqualität vorgelegt.
In der Kategorie Nebenwirkungen ergeben sich in der Gesamtschau keine relevanten Vor- oder Nachteile für Burosumab.
In Anbetracht der Tatsache, dass eine identische zugrundeliegende genetische Ursache der Erkrankung und für die 13-17-jährigen Jugendlichen mit offenen Wachstumsfugen eine zu 1- bis 12-jährigen Kindern vergleichbare Pathophysiologie vorliegt, wird der Zusatznutzen für die Gesamtpopulation abgeleitet. Das Ausmaß des gezeigten Vorteils im Endpunkt 6MWT kann nicht quantifiziert werden. In der Gesamtschau wird für Kinder und Jugendliche ab 1 Jahr bis ≤ 17 Jahre mit XLH mit röntgenologischem Nachweis einer Knochenerkrankung ein nicht-quantifizierbarer Zusatznutzen abgeleitet.
Es verbleiben Unsicherheiten aufgrund des offenen Studiendesigns, hinsichtlich der Bewertung des Endpunktes 6MWT und der nicht fachinformationskonformen maximal erlaubten Dosiserhöhung von Burosumab. Zudem bleibt unklar, ob die Ergebnisse aus der Studie UX023-CL301 auch auf XLH Patientinnen und Patienten im Alter von 13-17 Jahren mit geschlossenen Wachstumsfugen anwendbar sind.
In der Gesamtschau wird für Kinder und Jugendliche ab 1 Jahr bis ≤ 17 Jahre mit XLH mit röntgenologischem Nachweis einer Knochenerkrankung ein Anhaltspunkt für einen nicht-quantifizierbarer Zusatznutzen gegenüber der Phosphatsubstitution und aktivem Vitamin D in Kombination festgestellt.